Автореферат и диссертация по медицине (14.00.21) на тему:Совершенствование методов диагностики и лечения лимфангиом челюстно-лицевой области у детей

 --О

сг>

СП

е=Г

О =е:

из

1— ю

о-

На правах рукописи

ГУРГЕНАДЗЕ Анна Панаетовна

УДК G16-O0e.314-08-07-053.37A7

СОВЕРШЕНСТВОВАНИЕ МЕТОДОВ ДИАГНОСТИКИ И ЛЕЧЕНИЯ ЛИМФАНГИОМ ЧЕЛЮСТНО-ЛИЦЕВОЙ ОБЛАСТИ У ДЕТЕЙ.

14.00.21. — Стоматология

Автореферат диссертации на соискание ученой степени кандидата медицинских наук

МОСКВА - 1996

Работа выполнена в Московском медицинском стоматологическом институте имени Н.А.Семашко.

Научный руководитель: зав. кафедрой детской хирургической стоматологии с анестезиологией, профессор С.В.Дьякова

Научный консультант: доктор медицинских наук А.В.Новикова

Официальные оппоненты: доктор мед. наук, профессор В.В.Рогинский доктор мед. наук, профессор В.С.Дмитриева

Ведущее учреждение — Тверская медицинская академия

Защита состоится " /У " _____199? г.

в______часов на заседании специализированного

диссертационного совета Д084.08.02 в Московском медицинском стоматологическом институте (ул. Долгоруковская, д.4).

С диссертацией можно ознакомиться в библиотеке института (Москва, ул. Вучетича, д. 10а).

Автореферат разослан " ¿L/ "____1996 г.

Ученый секретарь специализированного Совета, к.м.н., доцент

Н.В.Шарагин

АКТУАЛЬНОСТЬ ПРОБЛЕМЫ.

Среди новообразований и опухолей лица, полости рта и шеи ' детей лимфангиома занимает особое место в связи с пгсутствием единого мнения о её происхождении, разнообразием клинического проявления, трудностями диагностики и >тсутствием до настоящего времени радикального способа .ечения различных по морфологической структуре и .окализации лимфангиом с хорошими косметическими и Ьункциональными результатами. Лимфангиомы головы и шеи от icex лимфангиом составляют 52 — 54% (Harkins G.A., Sabiston D.C., 960; Siegel M.J., Мс Allster, 1979; Ogita S., Tsuto T., Deguchi E. et 1., 1991). Лимфангиома челюстно — лицевой области у детей оставляет 5 — 9% от всех доброкачественных мягкотканных щухолей (Горяинов В.Ф., Ярмашевич А.Г., 1967; Малинин А.П., 974), а среди сосудистых опухолей — 9—18% (Исаков Ю.Ф., ихонов Ю.А., 1974). Лимфангиома лица, полости рта и шеи у олыиинства детей (65—85%) проявляется при рождении или в ервые месяцы жизни (Воронцов И.М., 1972; Фролова А.И., 1983; 4атюнин В.В., 1993; Ravitch М.М., Rush B.F., 1986; Bailey С.М., 990; Ricciardelli E.J., Richardson M.A., 1991; Jackson I.T., Carreno Potparic Z„ Hussain K„ 1993).

Многие авторы считают, что диагностика лимфангиомы не ызывает затруднений при наличии типичных клинических роявлений в области лица и шеи, однако указывают на еобходимость проведения дифференциальной диагностики с рутими заболеваниями и пороками развития, а при воспалении имфангиомы мягких тканей лица и шеи — с воспалительными роцессами (Исаков Ю.Ф., Тихонов Ю.А., 1971; Кущ H.A., каченко Л.И., Коно1гученко В.П., Исаев A.B., 1975; Фролова А.И., 983; Матюнин В.В., 1993; Goetsch Е., 1938; Godart S., 1964; Bauer .A., Hardman F.G., 1976). А.И.Фролова (1983), В.В.Матюнин (1993) своих исследованиях отметили высокий процепт ошибочной ервичной диагностики лимфангиом (82,7% — 69,27%), отсутствие иагнозов (8,1% — 6,25%). В литературе есть данные о рименении пункции для диагностики лимфангиомы (Терновский :.Д„ 1959; Воронцов И.М., 1972; Gross R.E., Hurwitt E.S., 1948; /oodring A.J., 1968; Grabb W.C., Dingman R.O., Oneal R.M., empscy P.D., 1980), в последние годы многие авторы предлагают спользовать компьютерно—томографическое исследование и \ерно — магнитную резонансную томографию (Приходько А.Г., фимцев Ю.П., Баженов В.В. и др., 1991; Balakrishnan A., Bailey ,М„ 1991; Guarisco J.L., 1991; Ricciardelli E.J., Richardson М.А., 391; Hellmann J.R., Myer C.M. 3d, Prenger E.C., 1992). В

различных областях медицины широко стал применяться новый нешшазивный метод диагностики — эхография. Имеются отдельные работы по применению эхографии для диагностики лимфангиом (Надточий А.Г., Фролова А.И., Матюнин В.В., 1993; Надточий А.Г., 1994; Sherman N.H., Rosenberg Н.К., Heyman S., Templctony J., 1985; Kraus R., Han B.K., Babcock D., Oestreich A.E., 1986). Однако работ по применению ультразвукового исследования (УЗИ) в дифференциальной диагностике лимфангиом с различными заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно— лицевой области в отечественной и зарубежной литературе мы не встретили.

Лимфангиома увеличивается с ростом ребенка, вызывая осложнения: косметические нарушения, нарушения речи и приема пищи, вторичную деформацию лицевого скелета. Некоторые авторы указывали на наличие зубо — челюстных аномалий при лимфангиоме мягких тканей лица, языка и высказывали мнение о необходимости проведения ортодонтического лечения (Дмитриева B.C., Есипов А.Ж., 1967; Годоража П.Д., Годоража Н.М., 1981; Фролова А.И., 1983; Матюнин В.В., 1993; Robinson F., 1953; Rossert М., 1954; Sadeghi Е.М., Sewall S.R., 1993). Отдельные авторы указывали, что коррекция зубо—челюстных аномалий у детей с лимфапгиомой должна проводиться в более старшем возрасте средствами ортогнатической хирургии (Fantasia J.E., Damm D., 1990; Balakrischnan A., Bailey C.M., 1991; Ricciardelli E.J., Richardson M.A., 1991; Jackson I.T., Carreno R„ Potparic Z„ Hussain K„ 1993). Однако, в доступной нам литературе мы не встретили работ, рассматривающих виды зубо —челюстных аномалий при различной локализации лимфангиомы и методы ортодонтического лечения.

Особенностью клинического течения лимфангиомы является её воспаление, на что указывали многие исследователи (Горбушина П.М., 1978; Фролова А.И., 1985; Агапов B.C., Бесчастная H.H., 1988; Матюнин В.В., 1993; Gross R.E., 1958; Fantasia J.E., Damm D., 1990; Balakrishnan A., Bailey C.M., 1991). Воспаление лимфангиомы сопровождается увеличением образования, ухудшением общего состояния больного. Возможно появление симптомов острой обструкции дыхательных путей и дисфагии при воспалении обширных кистозных лимфангиом шеи (Воронцов И.М., 1972; Фролова А.И., 1983; Матюнин В.В., 1993; Wiswell Т.Е., Miller J.A., 1986; Ricciardelli E.J., Richardson М.А., 1991; Roelly P., Garabedian E.N., Attal P., 1991; Jackson I.T., Carreno R„ Potparic Z„ Hussain K., 1993).

Большинство исследователей считают, что воспаления лмфангиомы чаще всего возникают на фоне острых »еспираторных заболеваний, обострения хронических очагов шфекции ЛОР —органов и полости рта (Горяинов В.Ф., [рмагаевич А.Г., 1967; Фролова А.И., 1983, 1985; Матюнин В.В., 993; Andra А., 1963; Bailey С.М., 1990; Herbreteau D., Guichard .P., Gobin Y.P. et al„ 1992). Однако, А.И.Фролова (1983) указывала ta отсутствие в некоторых случаях видимой причины воспаления. !.В.Матюнин (1993,1995), исследовав состояние верхних отделов шлудочно — кишечного тракта (ЖКТ) у детей с лимфангиомой елюстно—лицевой области, обнаружил у всех больных ронические гастроэнтерологические заболевания и высказал гнение, что обострение этих заболеваний может служить ричиной воспаления лимфангиомы лица, полости рта и шеи. )днако, в доступной нам литературе мы не встретили работ, освященных исследованию нижних отделов желудочно — ишечного тракта и характерным особенностям его состояния у етей с лимфангиомой челюстно — лицевой области.

Необходимость углубления знаний по диагностике, рофилактике воспалений и лечению лимфангиом челюстно — ицевой области у детей делает выбранную тему исследования ктуальной.

ЦЕЛЬ ИССЛЕДОВАНИЯ

Совершенствование методов диагностики, лечения и рофилактики воспаления лимфангиом челюстно — лицевой бласти у детей.

ЗАДАЧИ ИССЛЕДОВАНИЯ

. Провести дифференциальную диагностику лимфангиомы с различными заболеваниями и пороками развития челюстно — лицевой области на основе эхографического исследования. . Определить виды зубо — челюстных аномалий в зависимости от локализации лимфангиомы и принципы ортодонтической профилактики и лечения детей с лимфангиомой челюстно — лицевой области.

Исследовать состояние желудочно-кишечного тракта у детей с лимфангиомой лица, полости рта и шеи.

Провести гистологические, бактериоскопические,

морфометрические, иммуногистохимические исследования биоптатов слизистой оболочки желудочно-кишечного тракта у детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области и операционных биопсий ткани самой лимфангиомы и осуществить сравнительную характеристику полученных результатов.

НАУЧНАЯ НОВИЗНА

Впервые проведена диагностика и дифференциальная диагностика лимфангиомы с другими заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно — лицевой области на основе эхографического исследования.

Впервые определены виды зубо — челюстных аномалий в зависимости от локализации лимфангиомы мягких тканей лица, диффузной лимфангиомы языка и предложены методы и сроки их ортодонтической профилактики и лечения.

Впервые выявлено сочетание лимфангиомы челюстно — лицевой области с хроническими заболеваниями нижних отделов желудочно-кишечного тракта: проктитом, сигмоидитом.

Впервые выявлены характерные особенности состояния ЖКТ у детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области.

ПРАКТИЧЕСКАЯ ЦЕННОСТЬ

Для практического здравоохранения предложено применение УЗИ при диагностике и дифференциальной диагностике лимфангиомы с различными заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно —лицевой области.

Рекомендованы методы ортодонтической профилактики и лечения в зависимости от зубо — челюстных аномалий при лимфангиоме мягких тканей лица, диффузной лимфангиоме языка, начиная с периода молочного прикуса (а при диффузной лимфангиоме языка с выраженной макроглоссией — с момента постановки диагноза и первичного обращения к ортодонту).

Предложено комплексное междисциплинарное

последовательное и систематическое лечение детей с лимфангиомой челюстно — лицевой области. Учитывая наличие сочетанной патологии ЖКТ и сложность дифференциальной диагностики лимфангиомы, предложено в число обязательных специалистов (стоматологов — хирурга, —ортодонта, —терапевта, логопеда, оториноларинголога, педиатра) при диспансеризации детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области включить рентгенолога — эхографиста и гастроэнтеролога — эндоскописта.

АПРОБАЦИЯ РАБОТЫ

Материалы диссертации доложены на I—ой Республиканской конференции «Стоматология и здоровье ребенка» (Москва, 1996).

Диссертация апробирована на совместном заседании кафедр детской хирургической стоматологии с анестезиологией, госпитальной хирургической стоматологии, детских болезней ММСИ.

ПУБЛИКАЦИИ

По теме диссертационного исследования опубликовано 6 гаучных работ.

ВНЕДРЕНИЕ РЕЗУЛЬТАТОВ ИССЛЕДОВАНИЯ

Результаты работы внедрены в практическую работу ДКБ № и клиники кафедры детской хирургической стоматологии с нестезиологией ММСИ. Материалы диссертационного сследования используются при проведении занятий со тудентами, слушателями ФУ и СП врачей и ФПК реподавателей.

ОБЪЕМ И СТРУКТУРА ДИССЕРТАЦИИ

Диссертация состоит из введения, обзора литературы (глава ), материала и методов исследования (глава 2), собственных линических исследований (глава 3), заключения, выводов и рактических рекомендаций, списка основной использованной игературы. Работа изложена на 177 страницах, содержит 20 аблиц и 61 рисунок. Библиографический указатель включает 239 аименований: 113 отечественных и 126 зарубежных источников.

ПОЛОЖЕНИЯ. ВЫНЕСЕННЫЕ НА ЗАЩИТУ

Диагностика и дифференциальная диагностика лимфангиомы с другими заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно — лицевой области на основе эхографического исследования.

Методы и сроки ортодонтической профилактики и лечения зубо — челюстных аномалий у детей с лимфангиомой мягких тканей лица, диффузной лимфангиомой языка. Характерные особенности состояния желудочно-кишечного тракта у детей с лимфангиомой лица, полости рта и шеи.

МАТЕРИАЛ И МЕТОДЫ ИССЛЕДОВАНИЯ

Настоящая работа выполнена на основании анализа результатов обследования и лечения 107 детей с лимфангиомой лица, полости рта и шеи, обратившихся в клинику кафедры детской хирургической стоматологии с анестезиологией Московского медицинского стоматологического института за консультативной и лечебной помощью в период с 1993 по 1996 г.г.

Возраст больных при поступлении в клинику был от 1,5 мес. до 15 лет. Мальчиков было 54 (50,46%), девочек — 53 (49,54%) (табл. 1).

Из 107 детей с лимфангиомой мягких тканей лица было 46 детей (42,99%), шеи — 32 ребенка (29,9%), полости рта (языка, подъязычной области) — 29 детей (27,11%) (табл. 2).

Из 107 детей первичных больных было 52 ребенка, повторных — 55 детей; проводилась противовоспалительная терапия при воспалении лимфангиомы — 63 детям; находилось на ортодонтическом лечении — 59 детей,.на хирургическом лечении — 58 детей, им проведено 86 операций.

Таблица 1.

Распределение детей но полу, возрасту при обнаружении лимфангиомы и их обращении в клинику

Возраст Поп Число детей

М Д при обнаружении лимфангиомы при обращении в клинику

абсолютное число % абсолютное число % абсолютное число % абсолютное число %

0-1 месяц 0 0 0 0 66 61,68 0 0

1 месяц -1 год 6 5,6 8 7,47 14 13,08 14 13,08

1-3 года 13 12,15 18 16,82 9 8,41 31 28,97

3-7лет 23 21,49 19 17,78 7 6,54 42 39,26

7-12лег 7 6,54 6 5,6 7 6,54 13 12,15

12-15 лет 5 4,68 2 1,87 4 3,75 7 6,54

ВСЕГО: 54 50,46 53 49,54 107 100 107 100

Таблица 2.

Распределение детей по нолу, возрасту и локализации лимфангиомы при ее обнаружении

Локализация Всего ПОП ВОЗРАСТ

лимфангиомы детей М д 0-1 м 1м-1г 1-Зг 3-7л 7-12л 12-151л

Области лица 46 21 25 32 9 2 2 1 0

Полость рта 29 12 17 18 2 5 3 1 0

Шея 32 21 11 16 3 2 2 5 4

ВСЕГО: 107 54 53 66 14 9 7 7 4

Ультразвуковое исследование (УЗИ) проведено у 50 детей с »азличной локализацией лимфантиомы мягких тканей лица, голости рта и шеи в возрасте от 10 мес. до 15 лет. С целью дффсренциальной диагностики лимфангиомы с другими аболеваниями и пороками развития челюстно — лицевой области 'ЗИ проведено также 26 детям: 9 детям с диагнозом лимфаденит", 10 детям с диагнозом "гемангиома", 2 детям с .иагнозом "нейрофиброматоз", 3 детям с диагнозом "врожденная рединная киста шеи", 2 детям с диагнозом "опухоль околоушной селезы". Исследование выполнялось на аппаратах "Ультрамарк - 9" (США) и "Брюель и Къер" (Дания) с использованием екторных и линейных датчиков 5 — 7,5 — 10 Мгц. документация изображения производилась на поляроидную ленку и термобумагу.

Из 107 детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области 9 детей (55,14%) были с зубо —челюстными аномалиями и уждались в ортодонтическом лечении. Для постановки диагноза, ланирования ортодонтического лечения и контроля на этапах ечения детям проводилось комплексное обследование по бщепринятой методике: клинический осмотр;

ентгенологическое обследование: ортопантомография (59 детей), элерентгенография (27 детей) с последующим рассчетом; нтропометрическое исследование гипсовых моделей челюстей >9 детей); корреляционный анализ параметров. Диагностика комалий прикуса основывалась на клинико —морфологической лассификации видов зубо —челюстных аномалий (Кафедра ртодонтии и детского протезирования ММСИ, 1991).

Исследования желудочно-кишечного тракта (ЖКТ) были проведены у 25 детей с лимфангиомой мягких тканей лица, полости рта и шеи в возрасте от 2 до 15 лет. 13 детей (52%) подверглись обследованию при воспалении лимфангиомы, 12 детей (48%) — вне её воспаления. Контрольную группу составили 100 детей, не имеющих лимфангиомы, но с аналогичными выявленными заболеваниями ЖКТ.

Всем обследуемым детям проводилась

эзофагогастродуоденоскопия, 19 детям — эндоскопия нижних отделов толстой кишки. Эндоскопическое исследование позволяет провести визуальный осмотр и оценить внешний вид и характер макроскопических изменений слизистой оболочки (СО) ЖКТ, а также провести биопсию СО ЖКТ с последующим исследованием. Эзофагогастродуоденоскопию проводили детским эндоскопом, сигмоскопию — детским колоноскопом фирмы "Olympus" утром, натощак (Долецкий С.Я. и др., 1984).

В комплекс обследования были включены также внутрижелудочная рН —метрия, УЗИ желчевыводящей системы, печени и поджелудочной железы, копрологические исследования, определение биоценоза кишечника, биохимические анализы крови.

Гистологические, морфометрические,

иммуногистохимические исследования биоптатов СО антрального отдела желудка, двенадцатиперстной кишки и толстой (сигмовидной и прямой) кишки и операционного материала, полученного при удалении лимфангиомы челюстно—лицевой области, были проведены нами у 25 детей с лимфангиомой мягких тканей лица, полости рта и шеи (табл. 3). Для проведения микроскопических исследований бионтаты СО ЖКТ и ткани лимфангиомы фиксировали в 10% нейтральном формалине, заливали в парафин по общепринятой методике. Срезы толщиной 3—5 мкм окрашивали гематоксилином и эозином и на эластическую ткань. Методом морфометрии исследовали срезы, окрашенные гематоксилином и эозином. При морфометрическом исследовании определяли клеточную плотность инфильтрата на 1 мм2, среди клеток инфильтрата подсчитывали количество клеток, участвующих в местной иммунной реакции (лимфоциты, плазмоциты, макрофаги), количество эозинофильных и нейтрофильных гранулоцитов и число фибробластов. В биоптатах СО желудка бактериоскопическим методом (окраска акридиновым оранжевым по L.Walters, 1986) с исследованием в люминисцентном микроскопе выявляли и подсчитывали число Helicobacter pylori в поверхностной и ямочной слизи. В срезах,

предварительно обработанных 0,1% р —ром трипсина, прямым иммунофлгооресцентным методом выявляли и подсчитывали по Е.5ауПаЫ1 (1973) клетки, продуцирующие 1д А, 1д М и 1д С на 1 мм2 СО ЖКТ и ткани лимфангиомы. С этой целью нами были использованы антисыворотки против иммуноглобулинов этих классов человека, полученные в МНИИЭМ им. Г.Н.Габричевского.

При изучении биогггатов СО ЖКТ группы сравнения доставили биоптаты детей с неизмененной СО этих же отделов ЖКТ и биоптаты СО желудка при хроническом гастрите (А.В.Новикова, Ю.Ф.Лобанов, 1992), биоптаты СО двенадцатиперстной кишки при хроническом дуодените (А.В.Новикова, С.Н.Мусаев, Ю.Ф.Лобанов, 1992), биоптаты СО толстой кишки при хроническом неязвенном колите (А.В.Новикова, Т.В.Дубровина, 1994).

Таблица 3.

Объем проведенных исследований

Наименование исследования Количество исследований Метод

Прицельная биопсия СОЖ, СОДК и :отк 66 в модификации Г.Б.Гершмана

"истологическое исследование шоптатов СОЖ, СОДК и СОТК 66 окраска гематоксилином и эозином

Лорфометрическое исследование ¡иоптагоп СОЖ, СОДК и СОТК 66 по А.В.Новиковой (1984)

>актериоскоиическое выявление 25 по Г-А-ШаИеге (1986)

Лорфометрическое исследование кани лимфангиомы 25 по А.В.Новиковой (1984)

Лорфометрическое исследование [еизмененной ткани челюстно — ицевой области 10 по А.В.Новиковой (1984)

)краска на эластику 101 окраска орсеином

1ммуногистохимическое пределение клеток: * продуцирующих 1д А * продуцирующих 1д М * продуцирующих 1д С 101 101 101 по Е.5а\п1аШ (1973)

ВСЕГО: 662

При этом в 11 случаях исследовали у одних и тех же детей биоптаты СО ЖКТ и ткани лимфангиомы челюстно —лицевой области. Бактериоскопические исследования СО желудка проведены у 25 детей.

Гистологический диагноз хронического гастрита (по Сиднейской классификации, 1990), хронического дуоденита (по R..Whitehead, 1985) и хронического колита устанавливался с учетом морфометрических исследований.

Контролем к морфометрическим и иммуногистохимическим исследованиям ткани лимфангиом челюстно — лицевой области послужила неизмененная ткань челюстно —лицевой области у детей, оперированных по поводу других заболеваний.

Цифровые данные подвергнуты статистическому анализу методом вариационной статистики (Каминский A.C., 1964; Мерков А.М., Поляков Л.Е., 1974).

РЕЗУЛЬТАТЫ СОБСТВЕННЫХ ИССЛЕДОВАНИЙ.

Изучение анамнеза позволило установить, что из 107 б —х у 80 детей (74,76%) лимфангиомы лица, полости рта и шеи были обнаружены в возрасте до 1 года, причем у 66 из них (61,68%) — при рождении или в первый месяц жизни. У 18 детей (16,82%) выявлены другие врожденные заболевания и пороки развития, у 63 детей (58,87%) отмечались воспаления лимфангиомы на фоне острых респираторных, детских инфекционных заболеваний, обострения хронических очагов инфекции ЛОР —органов, полости рта и др. Все вышеперечисленное позволяет нам присоединиться к точке зрения авторов (Кущ Н.Л., Кононученко В.П., Приходченко В.В., 1983; Фролова А.И., 1983; Матюнин В.В., 1993; Mentz H.A., Graham H.D., Blair P., 1988; Law P.J., Hall C.M., 1991; de Miguel G.F., Moráis P.D., Bernât G.A., 1991 и др.), считающих лимфангиому пороком развития лимфатической системы.

Наибом,шее число детей, обратившихся в клинику, было в возрасте 1-3 лет (31 ребенок из 107 или 28,97%) и 3-7 лет (42 ребенка из 107 или 39,25%). Это объясняется тем, что клиническая картина лимфангиомы становится более выраженной в связи с увеличением её в размерах при воспалении, которое возникает наиболее часто в эти возрастные периоды. Выявленное несоответствие возраста детей при обнаружении у них лимфангиомы с возрастом их обращения в нашу клинику объясняется также тем, что некоторые дети находились под наблюдением или на лечении в других лечебных учреждениях, нередко с неправильными и неустановленными диагнозами. В нашу клинику было направлено с неправильными

1дагнозами 76 детей из 107 (71,25%), с неустановленным диагнозом 5 детей (4,45%) и только 26 детей (24,3%) были гаправлены в клинику с правильным диагнозом.

По нашим данным, лимфангиома чаще локализовалась в )бласти лица (46 детей — 42,99%), несколько реже в области шеи 32 ребенка — 29,9%) и в области языка (29 детей — 27,11%). Однако, частота поражения языка лимфангиомой в действительности выше — поражение языка имелось также у 13 1,етей с лимфангиомой шеи, у 1 ребенка с лимфангиомой юловины лица и у 1 ребенка с лимфангиомой околоушно — кевательной области. Следовательно, общее число детей с юражением лимфангиомой языка составило 44 ребенка (41,12%).

С целью подтверждения клинического диагноза 1Имфангаомы и дифференциальной диагностики ее с другими :аболеваниями нами использован метод эхографии, который юзволил сопоставить клинические проявления лимфангиомы с эхографической характеристикой, уточнит!» взаимоотношение лмфангиомы с важными анатомическими образованиями, [ровести дифференциалы гуто диагностику лимфангиомы с >азличными заболеваниями и врожденными пороками развития [елюстно— лицевой области.

Нами проведено эхографическое исследование 76 детям (50 ,етям с лимфангиомой лица, полости рта и шеи и 26 детям с .ругими заболеваниями и врожденными пороками развития). Из 1их 22 ребенка обследовались неоднократно, что было связано с геобходимостью определения распространенности лимфангиомы ; состоянии ремиссии и при воспалении (12 детей) и контроля за 1адикальностыо хирургического лечения (10 детей).

При диагностике и дифференциальной диагностике мы [рименяли дополнительные методики УЗИ: компрессионную и ;еркуторную пробы. Проведенная у 15 детей компрессионная роба была положительной, т.е. имелась значительная [зменчивость эхографической картины при надавливании дтчиком. за счет наличия тонкой и легкорастяжимой оболочки и ерераспределением жидкости в системе сообщающихся между обой полостей лимфангиомы. Это характерно для кистозной имфангиомы и может служить одним из основных хографических симптомов в дифференциальной диагностике имфангиомы с другими кистевидными образованиями.

Определенную информацию несет перкуторная проба, роводимая в режиме цветного допплеровского картирования ЦДК) (17 детей). В состоянии покоя движения жидкости ни в истозных полостях, ни в капиллярно — кавернозном компоненте имфангиомы не выявлялось. При выполнении перкуторной

пробы возникали колебательные движения жидкости, определяемые даже в мельчайших полостях капиллярно — кавернозного компонента. Получаемая таким образом информация важна в выявлении и дифференциальной диагностике именно капиллярно — кавернозной и кавернозной лимфангиомы.

Эхография позволяет визуализировать клинически невыявляемые, ненаполненные полости лимфангиомы. Так, например, у 9 детей с диффузной лимфангиомой языка, полости лимфангиомы в области дна полости рта, корня языка были обнаружены только при эхографическом исследовании.

УЗИ позволяет определить не только локализацию лимфангиомы, но и её распространенность и соотношение с жизненно важными анатомическими образованиями. УЗИ позволяет четко визуализировать крупные артериальные и венозные стволы и определить их взаиморасположение с лимфангиомой. В 16 из 19 случаев локализации лимфангиомы в сонном треугольнике, мы наблюдали её приближение к сосудисто — нервному пучку шеи на расстояние менее 3 мм с прилеганием либо спереди, либо спереди и снаружи, либо спереди, снаружи и сзади (8, 5 и 2 детей соответственно). У 1 ребенка мы наблюдали циркулярное охватывание лимфангиомой сосудисто — нервного пучка.

УЗИ, проведенное у 10 детей с лимфангиомой околоушно — жевательной области, позволило выявить у 4 из них поверхностное расположение лимфангиомы (над околоушной слюнной железой), а у 6 детей — распространение лимфангиомы в толщу околоушной слюнной железы. Определение с помощью УЗИ соотношения лимфангиомы с околоушной слюнной железой позволяет провести правильное планирование хирургического вмешательства (особенно при диффузном поражении слюнной железы лимфангиомой), обязательно учитывая при этом топографию лицевого нерва и основного протока околоушной слюнной железы, проходящих между поверхностным и глубоким слоями железы.

Нами также обобщены результаты эхографического обследования 37 пациентов с неопределенной клинической симптоматикой, направленных в нашу клинику с д—зом "лимфангиома". Из них у 11 детей было подтверждено наличие лимфангиомы, а у остальных 26 детей были выявлены следующие заболевания: воспалительные заболевания (лимфаденит, паротит) — у 9 детей; капиллярная гемангиома — у 7; кавернозная гемангиома — у 3; нейрофиброматоз — у 2; врожденная

рединная киста шеи — у 3; опухоль (полиморфная аденома) колоушной слюнной железы — у 2 детей.

Нами описана эхографическая картина, характерная для апиллярно — кавернозной, кистозной форм лимфангиомы и пределены эхографические отличия вышеперечисленных аболеваний от эхографической картины лимфангиомы.

Капиллярно-кавернозная и кавернозная лимфангиома хографически выявляется в виде зоны утолщенных мягких каней повышенной, а чаще — высокой эхогенности, елкопористой структуры с нечеткими контурами. Эхогенность >асций в зоне локализации лимфангиомы понижается, они толщаются, становятся более рыхлыми, утрачивают свою еткость. Характерна положи тельная перкуторная проба.

Кистозная лимфангиома на эхограммах представлена нэхогенным полостным образованием с четкими волнистыми онтурами, единичными перегородками, содержащими при оспалении включения средней или повышенной эхогенности. арактерна положительная компрессионная проба. Для роведения дифференциальной диагностики достаточно радиционного эхографического исследования в В —режиме. >днако, использование спектральной допплерографии и ветового допплеровского картирования кровотока предоставляет нформацию о гемодинамике в исследуемой области и делает «а гностику гемангиомы исключительно убедительной.

Таким образом, эхография позволяет не только распознать дмфангиому (клинически имеющую свою специфичность), но и одтвердить наличие той или иной морфологической формы; пределить распространение лимфангиомы и её соотношение с ;изненно важными анатомическими структурами, имеющее ажное значение при планировании и проведении ярургического лечения; определить наличие признаков эспаления и проследить динамику воспаления; позволяет дуализировать клинически невыявляемые кистозные полости -шфангиомы. Кроме того, при отсутствии патогномоничных \инических симптомов существование весьма выраженных азличий в эхографической картине позволяет использовать УЗИ 1я проведения дифференциальной диагностики лимфангиомы с эугими заболеваниями и врожденными пороками развития злюстно—лицевой области (воспалительными заболеваниями, ¡мангиомой, нейрофиброматозом, врожденной срединной 1СТ0Й шеи, опухолью слюнной железы).

В наших наблюдениях наличие лимфангиомы мягких тканей ща, диффузной лимфангиомы языка обусловило зубо —

челюстные аномалии у 59 детей (55,14%) из 107 б —х с лимфангиомой челюстно —лицевой области. Лимфангиома мягких тканей лица, диффузная лимфангиома языка вызывает различные зубо — челюстные аномалии в зависимости от локализации и распространенности, клинического течения (частоты и степени выраженности воспалений), давности появления лимфангиомы и времени обращения за ортодонтической помощью. Наиболее часто из видов зубо — челюстных аномалий встречались: мезиальная окклюзия и дизокклюзия (15 детей), глубокая резцовая дизокклюзия (И детей), сужение верхней челюсти (11 детей). Ортодонтическое лечение должна предопределять комплексная диагностика морфо — фукциональных нарушений челюстно —лицевой области, должен соблюдаться строгий этиопатогенетический подход к ортодонтическому лечению. Основным принципом ортодонтической помощи детям с лимфангиомой челюстно —лицевой области и зубо — челюстными аномалиями является безотлагательность. Мы использовали традиционные методы ортодонтического лечения. Проводили профилактическое лечение вторичных деформаций: иришлифовка отдельных групп зубов, жевательные нагрузки, упражнения по тренировке глотания, гимнастика для круговой мышцы рта. Хирургическую подготовку к ортодонтическому лечению потребовалось провести 22 детям: вестибулопластику (10 детям), пластику уздечки языка (2 детям), хирургическую санацию полости рта (10 детям). Шести детям проведено удаление молочных и постоянных зубов по ортодонтическим показаниям.

При зубо — челюстных аномалиях, обусловленных лимфангиомой мягких тканей лица, мы применяли профилактические ортодонтические аппараты с пелотом для отведения тканей губы или щеки (8 детей) и активные ортодонтические аппараты с секторальным распилом и винтом, активация которых противостоит давлению опухоли (36 детей).

Для группы больных (10 детей) с выраженной макроглоссией (язык расположен вне зубных рядов, вне полости рта, малоподвижен) нами были применены внеротовые ортодонтические аппараты ("гамачки"), что способствовало предупреждению дальнейшей деформации нижней челюсти от давления массы языка, а, следовательно, и предупреждению нарушений в структуре и функции височно — нижнечелюстного сустава. Для группы больных (17 детей) с менее выраженной макроглоссией (когда ребенок способен удержать язык в собственной полости рта), но при наличии глубокой резцовой дизокклюзии, были применены внеротовые аппараты ("головные

шапочки" с подбородочной пращой) в сочетании с внутриротовыми аппаратами на нижнюю челюсть с футлярной заслонкой для языка. У 7 детей применялись также мягкие защитные каппы из "бионласта" на нижний зубной ряд.

Зубо—челюстные аномалии у детей с лимфангиомой мягких тканей лица, диффузной лимфангиомой языка с ростом ребенка усугубляются. Таким детям ортодонтическую профилактику и лечение необходимо начинать с периода молочного прикуса, а детям с диффузной лимфангиомой языка с выраженной макроглоссией безотлагательно — с момента постановки диагноза и первичного обращения к ортодонту.

Анализ результатов проведенного обследования позволил определить различные изменения СО ЖКТ у всех обследованных 25 детей (100%), характерных для гастродуоденита, дуоденита, проктосигмоидита, т.е. для изменений желудочно-кишечного гракта органического характера. Причем у наибольшего числа больных (19 детей — 76%) был диагностирован гастродуоденит, у 17 из них в сочетании с проктосигмоидитом; у 4 детей был дуоденит и у 2 детей — проктосигмоидит. Таким образом, наиболее часто подвержена воспалительным изменениям у детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области СО двенадцатиперстной кишки (23 ребенка — 92%). При гастроэнтерологическом обследовании 10 детей (40%), поступивших с воспалением лимфангиомы челюстно—лицевой области невыясненной этиологии, было диагностировано обострение гастроэнтерологических заболеваний.

При проведенных нами гистологических,

морфометрических, иммуногистохимических исследованиях биоптатов СО ЖКТ у детей с лимфангиомой лица, полости рта и шеи были обнаружены значительные отличия от изменений, установленных при аналогичных исследованиях у детей из общей популяции с хроническим антральным гастритом, хроническим дуоденитом и хроническим колитом (группы сравнения).

Основным гистологическим отличием СО желудка, двенадцатиперстной и толстой кишки у детей с лимфангиомой челюстно — лицевой области явились обнаруженные нами скопления расширенных лимфатических сосудов и полостей, гесно прилегающих друг к другу. Эти образования, характерные \\я лимфангиомы, встречались с одинаковой частотой во всех грех исследованных отделах ЖКТ (в СО желудка — у 36% детей; в СО двенадцатиперстной кишки — у 30,4% детей; в СО толстой шшки — у 31,7% детей). Отличительной чертой явилась также и

высокая частота лимфофолликулярной гиперплазии, особенно в СО толстой кишки, где лимфоидных фолликулов было обнаружено значительно больше по отношению к группе сравнения (88,9% детей).

При морфометрических исследованиях во всех трех отделах ЖКТ у детей с лимфангиомой выявлено преобладающее участие лимфоцитов в местной иммунной реакции (увеличение числа МЭЛ и числа лимфоцитов в собственной пластинке).

При иммуногистохимических исследованиях местная продукция иммуноглобулинов у них отличалась снижением количества и процентного содержания клеток, продуцирующих 1д А, особенно в СО желудка и двенадцатиперстной кишки, что можно отнести к местному дефициту 1д А. Одновременное повышение местной продукции 1д С не может быть отнесено к полноценной компенсации, т.к. этот класс иммуноглобулинов не является секреторным и быстро разрушается. Увеличение числа лимфоидных фолликулов в СО ЖКТ у детей с лимфангиомой можно также отнести к компенсаторным проявлениям иммунного дефицита, как трактует Л,Р.Негетапэ (1966).

При сопоставлении результатов исследования биоптатов СО ЖКТ и операционных биопсий ткани лимфангиомы челюстно — лицевой области мы выявили, что в инфильтрате собственной пластинки СО желудка и инфильтрата в лимфангиоме мало различий, за исключением большей степени инфильтрации нейтрофилами и эозинофилами ткани лимфангиомы. Местная продукция иммуноглобулинов СО желудка отличалась более выраженным участием 1д А, который является основным иммуноглобулином ЖКТ. Состав инфильтрата СО двенадцатиперстной и толстой кишки был аналогичен составу инфильтрата в лимфангиоме, за исключением большего содержания нейтрофилов в лимфангиоме. Участие трех классов иммуноглобулинов в местной иммунной реакции было одинаковым.

Полученные нами данные являются основанием для дальнейшего тщательного исследования ЖКТ у детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области и изучения у них иммунной системы как гуморальной, так и местной, а также позволяют утверждать, что лечение детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области требует междисциплинарных совместных действий педиатра — гастроэнтеролога, эндоскописта и хирурга — стоматолога в условиях диспансеризации.

ВЫВОДЫ

. Лимфангиома является пороком развития лимфатической системы, что подтверждается: ранним проявлением лимфангиомы (в возрасте до 1 года — у 80 детей (74,76%) из 107, причем наиболее часто при рождении или в первый месяц жизни — у 66 детей (61,68%) ), наличием других врожденных заболеваний и пороков развития (у 18 детей — 16,82%), а также способностью ее воспаляться, наблюдаемой нами у 63 детей (58,87%) из 107. Наибольшая обращаемость детей с лимфангиомой была в возрасте 1—3 лет — 31 ребенок (28,97%) и 3 — 7 лет — 42 ребенка (39,25%). Это объясняется тем, что клиническая картина лимфангиомы становится более выраженной в связи с увеличением ее в размерах при воспалении, которое возникает наиболее часто в эти возрастные периоды. Выявленное несоответствие между возрастом детей при обнаружении лимфангиомы и возрастом их обращения в нашу клинику объясняется еще тем, что часть детей находилась ранее под наблюдением или на лечении в других лечебных учреждениях, нередко с неправильными (76 детей из 107 — 71,25%) или неустановленными диагнозами (5 детей — 4,45%).

Эхография является важным дополнительным обт>ективным неинвазивным методом обследования детей с лимфангиомой челюстно — лицевой области и позволяет: подтвердить диагноз; провести дифференциальную диагностику лимфангиомы с другими заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно —лицевой области (воспалительными заболеваниями, гемангиомой, нейрофиброматозом, врожденной срединной кистой шеи, ретенционной кистой подъязычной слюнной железы, полиморфной аденомой околоушной слюнной железы); уточнить локализацию и распространенность лимфангиомы; ее соотношение с жизненно важными органами, что помогает определить объем и тактику хирургического лечения; визуализировать клинически невыявляемые кистозные полости лимфангиомы; проследить динамику воспалительных изменений лимфангиомы.

У 59 детей (55,14%) с лимфангиомой мягких тканей лица, диффузной лимфангиомой языка имеются различные виды зубо—челюстных аномалий. Ортодонтические профилактика и лечение детей с диффузной лимфангиомой языка с выраженной макроглоссией должны начинаться

безотлагательно — с момента постановки диагноза и первичного обращения к ортодонту, во всех остальных случаях — с периода молочного прикуса.

4. У 25 обследованных детей выявлены хронические заболевания ЖКТ (хронический гастродуоденит — у 19 детей (76%); хронический дуоденит — у 4 детей (16%); хронический проктосигмоидит — у 17 детей (68%) ), которые протекают с изменениями в состоянии СО ЖКТ, отличными по отношению к группам сравнения (дети из общей популяции с хроническим гастритом, хроническим дуоденитом и хроническим колитом).

5. При гистологическом исследовании биоптатов СО желудка, двенадцатиперстной и толстой кишки обнаружены изменения лимфатических сосудов, характерные для лимфангиомы (более чем у 30% детей) и аналогичные по составу клеточного инфильтрата лимфангиоме челюстно —лицевой области; а также высокая степень лимфофолликулярной гиперплазии, особенно в СО толстой кишки (88,9% детей). При морфометрическом исследовании во всех трех отделах СО ЖКТ выявлено преобладающее участие лимфоцитов в местной иммунной реакции. При иммуногистохимическом исследовании биоптатов СО ЖКТ у детей с лимфангиомой челюстно —лицевой области местная продукция иммуноглобулинов отличалась снижением количества и процентного содержания клеток, продуцирующих 1д А (по отношению к группе сравнения), что можно отнести к местному иммунодефициту.

6. Лечение детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области должно быть комплексным междисциплинарным, в условиях диспансеризации, с дополнительным включением в число обязательных специалистов гастроэнтеролога — эндоскописта и рентгенолога — эхографиста.

ПРАКТИЧЕСКИЕ РЕКОМЕНДАЦИИ

♦ Для уточнения диагноза и дифференциальной диагностики лимфангиомы с другими заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно —лицевой области, для планирования объема и тактики хирургического лечения необходимо использовать ультразвуковое исследование (УЗИ). Метод эхографии достаточно прост и информативен, неинвазивен, безболезнен, что имеет большое значение при работе с детьми. Исследование выполняется на аппаратах

"УльтраМарк — 9" (США) и "Брюель и Къер" (Дания) с использованием секторных и линейных датчиков 5 — 7,5 — 10 Мщ. Документация изображения производится на поляроиднуго пленку и термобумагу. Традиционная эхография в В —режиме сочетается с выполнением функциональных проб (таких, как компрессионная проба, перкуторная проба), допплерографии, привлеченных для улучшения визуализации лимфангиомы, а также для проведения дифференциальной диагностики лимфангиомы с другими заболеваниями и врожденными пороками развития челюстно — лицевой области.

Дети с лимфангиомой мягких тканей лица, диффузной лимфангиомой языка нуждаются в специализированной помощи ортодонта: профилактике и лечении в условиях диспансеризации с периода молочного прикуса, а детям с диффузной лимфангиомой языка с выраженной макроглоссией ортодонтическое лечение должно проводиться безотлагательно — с момента постановки диагноза и первичного обращения к ортодонту.

Детям с лимфангиомой лица, полости рта и шеи необходимо тщательное обследование ЖКТ (с проведением эндоскопии, биопсии СО ЖКТ) и лечение у гастроэнтеролога в специализированном отделении.

Дети с лимфангиомой челюстно—лицевой области нуждаются в комплексном междисциплинарном последовательном и систематическом лечении в условиях диспансеризации. Учитывая наличие сочетанной патологии ЖКТ и сложность дифференциальной диагностики лимфангиомы, в число обязательных специалистов (стоматологов — хирурга, — ортодонта, —терапевта, логопеда, оториноларинголога, педиатра) при диспансеризации детей с лимфангиомой челюстно — лицевой области необходимо включить рентгенолога—эхографиста и гастроэнтеролога —эндоскописта.

Список работ, опубликованных по теме диссертации:

Зубо — челюстные аномалии у детей с лимфангиомами челюстно —лицевой области // Материалы II Междунар. конф. челюстно—лицевых хирургов.— С.—П., 1996,— С.28. Соавт. А.И.Фролова, В.В.Матюнин, А.О.Бурий

Иммунограмма периферической крови у детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области // Проблемы стоматологии

детского возраста.— М., 1994.— С.79 —80. Соавт. В.В.Матюнин, И.Д.Понякина, А.И.Фролова

3. Состояние верхних отделов желудочно — кишечного тракта у детей с лимфангиомой челюстно—лицевой области // Стоматология,- 1995,- Т.74, № 3,- С.68-69. Соавт. В.В.Матюнин, А.И.Фролова, С.В.Дьякова, Т.П.Сашенкова

4. Сочетание лимфангиом челюстно—лицевой области с патологией желудка и двенадцатиперстной кишки // Проблемы стоматологии детского возраста.— М„ 1994.— С.93 —94. Соавт. А.И.Фролова, В.В.Матюнин, Т.П.Сашенкова, И.Г.Иченец

5. Сочетание лимфангиом челюстно—лицевой области у детей с поражением желудочно-кишечного тракта // 1-я Республиканская конференция «Стоматология и здоровье ребенка»: Тез. докл.— М., 1996,— С.85. Соавт. А.В.Новикова

6. Ультразвуковая дифференциальная диагностика лимфангиом челюстно—лицевой области у детей // 1-я Республиканская конференция «Стоматология и здоровье ребенка»: Тез. докл.— М„ 1996,- С.97. Соавт. А.Г.Надточий, С.В.Дьякова, А.И.Фролова, В.В.Матюнин